基于多因素分析的03歲腦癱患兒精細運動功能評價量表的研制

許多腦癱兒童的上肢功能受到不同程度的影響，主要表現為移動、握力和釋放等基本功能的損害。這些基本功能的損害也會影響日常生活的技能，尤其是精細的運動能力。目前普遍認為通過精細運動功能訓練可以改善腦癱患兒的上肢功能,因此對腦癱患兒進行精細運動功能評估不僅可以掌握患兒的障礙水平,為制定康復治療方案提供依據,還可以為判斷療效提供客觀指標。腦癱患兒的精細運動功能通常采用3種方法評價:①QUEST(qualityofupperextremityskillstest)量表,適用于18個月至8歲痙攣型腦癱患兒,被較多地應用于評價肉毒毒素注射治療的療效;②Melbourne(Melbourneunilateralupperlimbassessment)量表,適用于5～15歲腦癱患兒,已被證明具有良好的信度和效度;③AHA量表(developmentoftheassistinghandassessment),專門針對18個月至5歲偏癱和產傷所致的腦癱患兒的評價量表。上述這些評價方法有較多的年齡和類型限制,復旦大學附屬兒科醫院康復中心曾制定了0～3歲腦癱患兒精細運動功能測試(finemotorfunctionmeasurescale,FMFM)量表,0～3歲版FMFM量表采用Rasch分析法建立,條目設置合理、等級評分點多,而且屬于等距量表,可以合理判斷0～3歲腦癱患兒的精細運動功能水平。Rasch分析與傳統項目分析理論相比有3個特征:①能夠在共同尺度的基礎上實現不同項目的能力測定(test-freepersonmeasurement,測試獨立性);②在不同樣本群中均可以測定出共同的項目特性測定值(sample-freeitemcalibration,樣本獨立性);③能夠精確地測定項目難易度和被測試者的能力以及他們間的關系(multiplereliabilityestimation),所以Rasch分析下建立的量表具有良好的信度和效度,并且得出的能力分值具有等距性。傳統的項目分析理論是從原始數據中直接推斷出項目的難易度、信度和效度,確定原始數據與項目難易度之間的關系;而Rasch分析是通過對樣本總體進行評價后,從被測試者的全部測試結果中確定被測試者的能力和項目的難易度以及他們之間的關系,所以需要有較多的測試項目和測試結果以確保分析結果的穩定性。此外Rasch分析不僅可對數據是否(以1,0表示)進行分析,還能有效地處理等級尺度數據(以0,1,2,3表示)。Rasch分析的另一個主要應用是通過積分等同(scoresequating)實現兩個不同量表間的分值轉換。通過Rasch分析法建立的0～3歲版FMFM量表精細運動能力分值具有良好的重測信度(ICC=0.9833)和評估者間信度(ICC=0.9924);與Paebody精細運動發育量表原始分間的相關系數為0.9199;能有效地區分同一偏癱患兒健、患側上肢精細運動能力分值之間差異,同時也能有效地區分相同月齡段雙癱和四肢癱患兒精細運動能力之間的差異;此外還具有較好的效應尺度(0.26～0.60)。已有多家機構在臨床使用FMFM量表測定腦癱患兒的精細運動功能并進行了相關報道,如史惟等以0～3歲版FMFM量表和粗大運動功能測試量表(grossmotorfunctionmeasure,GMFM)同時測試了193例0～3歲痙攣型腦癱患兒,結果顯示0～3歲痙攣型腦癱患兒的粗大運動與精細運動存在著良好的相關性。馬海霞等采用0～3歲版FMFM量表分析了強制性誘導運動療法對偏癱型腦癱患兒上肢功能的影響。0～3歲版FMFM量表是以﹤3歲腦癱患兒為樣本,從86項取樣量表項目中選取69項適合0～3歲的項目經過Rasch分析建立起來的(共計45項,5個分區),對于年長或能力較強的腦癱患兒0～3歲版FMFM項目可能存在著不確定性(過于簡單),因此有必要增加﹥3歲腦癱患兒的測試樣本,再次確定FMFM的項目,使得FMFM量表的測試具有更廣泛的使用性。1對象和方法1.1研究對象的界定參閱國內、外相關量表,包括Peabody精細運動發育量表、Gesell量表、0～6歲兒童神經心理發育檢查表、新生兒52項行為測試及遠城寺兒童發育量表等,結合兒童運動技能發育理論編寫原始項目,共計97項,然后通過經驗性篩選和小樣本預評估,保留了其中86項組成腦癱患兒FMFM的取樣量表。參照GMFM量表確定FMFM量表的結構,屬于標準參照量表,采用Rasch分析法確定分值的等級特性。取樣量表包括5個區域,A區(視聽覺能力)11項;B區(上肢關節活動能力)15項;C區(抓握能力)18項;D區(操作能力)15項;E區(手眼協調)27項,共86項。每項均設定為0,1,2,3四級評分,均設有具體分級標準,總的評分原則:0分為不能進行,1分為有進行動機或能少量完成,2分為部分完成,3分為全部完成(項目示例見文后附錄)。以2003年4月至2007年8月在復旦大學附屬兒科醫院康復中心接受診治的696例腦癱患兒為研究樣本,均符合2006年發布的國際腦癱診斷定義,男481名(69.1%),女215名(30.9%),平均年齡(30.0±25.9)個月,最小2個月,最大183個月,0～3歲496例(71.3%),﹥3歲200例(28.7%);采用歐洲腦癱監測組織推薦的方法確定腦癱分型,其中痙攣型四肢癱239例(34.3%)、痙攣型雙癱212例(30.4%)、痙攣型偏癱185例(包括2例單癱)(26.6%)、徐動型30例(4.3%),肌張力障礙型21例(3.0%),共濟失調型9例(1.3%)。所有研究對象均接受過至少1次FMFM取樣量表測試。樣本的年齡分組與分型情況見表1。評估由指定治療師或醫師進行,環境設定為安靜、獨立和采光較好的房間,室溫控制在20～30℃,患兒衣服為1～2層,評估時間為20～30min。1.4方法及樣本檢測采用Rasch分析中的局部評分模型(partialcreditmoder,PCM)進行分析,將696個樣本和86項取樣量表項目進行分析后,采用項目不適合標準(itemmisfitcriterion,FITI)中的均方(mean-squarevalues,MnSq)來確定量表的單維性,標準為MnSq在0.6～1.4,MnSq值不在上述區間的項目被判定為不適合項目,通過多輪Rasch分析篩選后,最終確立項目中不適合項目的比例控制在5%以下,同樣不適合樣本在全體樣本中的比例也在5%以下,同時還將刪除0分和滿分樣本,最終確定的項目組成FMFM量表,確定的有效樣本數為本研究的樣本量。在確定單維性后,得出的項目難度和樣本能力尺度原始單位為Logit(從正值到負值排列),為了便于臨床使用,將這些原始尺度通過Bigsteps軟件轉換為百分刻度,其中樣本能力尺度即為精細運動能力值,項目難度尺度即為FMFM量表的項目難度值。按照項目難度值排列出項目難度順序,選取其中的奇數項目,對這些項目和本研究樣本重新進行Rasch分析,確定本研究樣本在測試奇數項目狀態下的相應分值,然后對偶數項目進行同樣的分析,確定本研究樣本在測試偶數項目狀態下的相應分值;從Rasch分析結果中確定的項目中通過計算機隨機采集樣本的方式隨機選取一半的項目進行同樣分析,確定本研究樣本在這些項目狀態下的相應分值,同樣再分析隨機選取余下的另一半項目,最后通過Pearson相關系數分析本研究樣本在上述各種狀態下相應分值之間的相關性來確定測試獨立性。通過計算機隨機采集樣本的方式隨機選取本研究樣本中的50%樣本和最終選定的項目重新進行Rasch分析,確定最終選定項目50%樣本中的項目難度順序,然后對余下的50%樣本進行同樣分析,最后通過分析3種樣本狀態下(本研究樣本、隨機選取的各50%樣本)項目難度值之間的Pearson相關系數來確定樣本獨立性。選取研究對象中最初的23例患兒,由同一評價者使用FMFM量表在第1次評定后間隔1～7d進行第2次評定,通過分析2次精細運動能力分值之間關系(ICC值)來評判重測信度。選取研究對象中最初的49例患兒,由2名測試者使用FMFM量表同時進行評定,獨立記分,通過分析2次ICC值來評判測試者間的信度。使用MicrosoftAccess和McirosoftExcel進行數據輸入和整理,Rasch分析采用Bigsteps(v2.82)軟件,計算機隨機樣本采集和其他分析采用SPSS11.5軟件。P<0.05為差異有統計學意義。2研究樣本與測量模型通過3輪篩選后,從86個取樣量表項目中刪除25項,最終確立項目為61項,包括A區5項,B區9項,C區10項,D區13項,E區24項,其中不適合項目有3項,占總項目比例的4.9%(3/61),<5%。表明FMFM量表中的絕大多數項目具有良好的單維性,項目難度尺度的s的均數(meanstandarderror)為0.09(區間為0.06～0.15),項目信度為1.00,表明這些項目具有良好的信度。項目分離系數(itemseparationvalues)為38.09,表明這些項目具有較好的難度分層。按Rasch分析的要求,除去22例0分和4例滿分的(原始分滿分為183分)樣本,占總樣本比例的3.7%(26/696),<5%。樣本能力尺度的s的均數為0.30(區間為0.21～1.05),樣本信度為0.99,樣本分離系數為9.13,說明本量表具有良好的內在信度和良好的難度分層。經Rasch分析后得出的項目和樣本的各項參數見表2。,最終確立的670例樣本與項目分布情況見圖1,項目適應性以及難度分布情況見表3,等級分構成見圖2。將最終確定的61項按照項目難度順序從小到大進行排列(表3),以31個奇數項目與選定的670個樣本再次進行Rasch分析后,獲得了在31個奇數項目狀態下的本研究樣本能力分值;用相同的方法再獲得了在30個偶數項目狀態下的本研究樣本能力分值。從61項中通過計算機隨機采集樣本的方式隨機選取31項,與本研究樣本一起進行Rasch分析,得出了在這些項目狀態下本研究樣本的能力分值;用相同的方法再得到了隨機選取余下項目狀態下的本研究樣本能力分值,將在4種狀態下的本研究樣本能力分值與最終確定61項狀態下的本研究樣本能力分值(即精細運動能力分值)進行相關分析,結果r=0.976～0.995(表4),表明FMFM量表測試在不同項目間具有高度的穩定性,即表明FMFM量表具有很好的測試獨立性。從本研究樣本中通過計算機隨機采集樣本的方式隨機選取50%的樣本(335例)與最終確定的61項再次進行Rasch分析,標記為前50%樣本的61項難度,同樣對余下335例與61項進行Rasch分析,標記為后50%樣本狀態下的項目難度,前、后50%樣本狀態下的項目難度值與本總體研究樣本狀態下的項目難度值進行Pearson相關分析,結果r=0.993～0.998,表明FMFM量表測試在不同樣本間具有高度的穩定性,具有很好的樣本獨立性。3種樣本狀態下(本研究總體樣本、前50%樣本和后50%樣本)的項目難度比較見表5,3種樣本狀態下項目難度值之間的Pearson相關系數見表6。在分別標記前50%樣本和后50%樣本狀態下項目難度順序,并與總體樣本狀態下的項目難度順序進行比較,僅有4項的難度排列順序的差異>3,最大1項的差異為5,有40項差異在0～1,表明在3種樣本狀態下的項目難度順序保持了很好的一致性。選取研究對象中最初的23例患兒,其中男15例,女8例,年齡9～48個月,平均(32.35±11.87)個月。痙攣型四肢癱11例;痙攣型雙癱6例;痙攣型偏癱4例;徐動型2例。重測信度ICC=0.9893(95%CI:0.9753～0.9954)。表明FMFM量表的精細運動能力分值具有良好的重測信度。3rash模型分析及其特點運動發育是在神經系統、肌肉骨骼系統、感覺系統和環境因素等各方面共同作用下而發生的,精細運動的發育也與上述各系統相關。為了便于評價,筆者將精細運動能力分為5個部分,包括手的能力(抓握與反射)、上肢帶(上肢大關節活動)、感覺(主要為視覺)、操作能力和手眼協調能力。腦癱患兒的精細運動能力首先在基本功能方面與正常兒童之間存在較大差距,因此FMFM量表與其他精細運動量表相比加大了這些方面的測定,主要體現在上肢帶活動能力和感覺能力兩大方面。由于痙攣型腦癱占腦癱的大部分,這些患兒肌張力增高,嚴重者還有攣縮和畸形,導致關節活動范圍變小。上肢帶大關節活動范圍的大小與精細運動能力有著密切關系,FMFM量表對肩、肘和腕關節的活動范圍制定了較多的(B區9項)評估項目。感覺系統發育狀況對精細運動也起著決定性作用,其中視覺感知占主導地位,感覺系統存在障礙的患兒或者不能處于很好的覺醒狀態,或者運動動機形成不良,這些均會嚴重導致精細運動發育障礙,為此FMFM量表設立了較多的(A區5項)視覺感知方面的項目,而且在其他項目中對于患兒一旦表現出運動動機時,就會適當給分,這樣既能區分出患兒之間能力的差別,同時也希望由此來促進訓練人員在訓練過程中更多地關注患兒的動機形成。良好的康復醫學量表除了可以評定功能障礙以外,還必須有效地反映出康復療效。對功能障礙的評定不僅需要區分康復人群與正常人群之間的差別,還要能體現出臨床各亞型之間的區別。此外兒童康復醫學量表與成人康復量表之間的最大差異在于必須考慮到自然生長發育因素,自然生長發育因素給康復療效判斷帶來了較大的困難,特別是在發育相對快速的0～3歲階段,等距型量表得分之間間隔的穩定性將會有利于臨床醫學研究中設定良好的對照組,在一定程度上避免兒童自然發育因素對療效判斷的影響。為此我們采用Rasch分析模型來建立FMFM量表。作為項目反應理論(itemresponsetheory,IRT)之一的Rasch分析以往主要應用于人文科學,并取得了顯著效果。近年來康復醫療界也開始使用Rasch分析來建立各種量表以及對量表進行信度、效度分析,以確定項目的難度等級,從而可以更好地反映功能狀態的恢復過程,同時也可以刪除不適合項目,提高等級量表的準確性。經過Rasch分析后的FMFM量表具有如下的特點:①確立了測試項目的難度順序;②能力分值的等距性可以提高能力分值和改變分值的可理解性;③刪除了部分不適合項目,增加了評估的單維性;④符合心理測量學意義上的信度、效度和反應度。FMFM量表采用Rasch分析中的PCM創建。PCM與等級效應模型(ratingcalemodel,RSM)是Rasch分析中常用的兩種模型,RSM與PCM在實際應用領域中有著重大的差別,RSM應用于具有相同應答模式,并且可以認為項目間相同步驟或類級變化不大的各種類型項目,比如態度類型的問卷評估(喜歡、有些喜歡、無所謂、有些不喜歡和不喜歡),而PCM可應用于項目間步驟數目相同但各自對應步驟難易程度不同的各種類型項目或項目間步驟數目不同的項目,FMFM量表每個項目間步驟數目相同(均采用4級評分法),但各自對應步驟難易程度卻不盡相同,因此應采用PCM才是比較適宜的。Rasch分析模型是默認所有的測試項目具有相同的特質,對FMFM量表而言,認為所有的項目都是在測量精細運動功能,這種共同的特質被稱之為單維性,因此分析結果中首先必須滿足良好的單維性,其他的分析結果才是可靠的。Rasch分析模式中的項目適應性分析就是用來確定量表測試的單維性,一般采用項目FITI中的MnSq來評價,通常可以接受的MnSq為0.7～1.3,但是Smith等認為判斷標準還受到測試項目以及分析樣本多少的影響,如果測試項目和樣本較多時可擴大MnSq的范圍,鑒于本研究采用的樣本和項目均較多,所以將MnSq定在0.6～1.4,篩除不在此區間內的項目,因為這些項目是被認為不符合單維性而屬于不適合項目,最終確立項目中不適合項目的比例控制在5%以下,結果最終確定的61項中僅有3項的MnSq超過了規定的區間,表明61項中的絕大多數項目具有良好的單維性。如果Rasch分析結果顯示量表的項目具有良好的單維性,那么就會同時符合測試獨立性(testfree)和樣本獨立性(samplefree),本研究分別驗證了FMFM量表的這兩個特性,良好的測試獨立性表明FMFM項目存在著良好的關聯性,可以在共同尺度的基礎上實現不同項目的能力測定。同樣良好的樣本獨立性預示著FMFM量表在不同樣本群中均可以測定出共同的項目特性,也就是在不同的腦癱患兒人群中都會保持良好的穩定性,總之良好的測試獨立性和樣本獨立性進一步表明FMFM量表具有良好的內在信度。本文還進行了外在信度(重測信度和測試者間信度)分析,結果顯示兩者的ICC分別為0.9893和0.9961,說明FMFM量表具有很好的重測信度和測試者間信度。從結果中還可以發現重測信度低于測試者間信度,FMFM測試可能會受到患兒情緒、測試環境等因素的影響?抑或是其他原因?在測試過程中應該注意控制上述因素。在設計FMFM量表時,最初采用3級評分法,但是在實踐過程中3級評分在不少項目評估過程中存在不確定性,特別是針對腦癱患兒,許多項目的3級評分不能很好地反映出經過康復訓練后的細微變化,在具體給分時辨別較為困難,為此對所有項目都增加了1級評分點,在臨床應用中感到比較切實可行。等級分構成圖用來表示在項目難度尺度中每項等級分的反應概率,圖2顯示的是所有項目的總體等級分構成圖,項目難度越低“0”分出現的概率越高,反之項目難度越高“3”分出現的概率也就越高,從圖中可以看出等級分2的反應概率處于較少的狀態。對等級分反應概率混亂閾值的處理是Rasch分析中較為復雜的問題,目前尚沒有明確定論,一般認為引起等級分比例或者順序混亂的主要因素影響有:①量表本身存在問題,如不同項目對等級分的反應度等;②被測試者人群構成差異,如不同年齡、不同診斷以及不同臨床分型等;③測試者的方法。不同項目在不同被測人群或不同測試者之間都會反映出不同的等級分混亂閾值,對于這個問題的處理方法目前正在Rasch研究者中進行探討。有學者采用合并等級分的方法,但是由于不同項目的等級分比例不盡相同,不宜同時合并所有項目的部分等級分,如果進行合并的話,比較理想的方法是通過對每個項目分別進行等級分混亂閾值分析來確定合并的程度和方法。另外現代心理測驗學理論為量表制定提供了更可靠的理論依據,在心理測量學的結果與實際應用產生矛盾時,究竟應該如何處理也是目前現代測驗學的爭論焦點,我們認為臨床因素應占相對重要的位置,在進行能力評價時處于中間位置的等級分(0～3分的4級評分法中的等級分1和2)表達的是被測對象正在發展中的能力,是制定